|
2016, Volume 32, Number 2, Page(s) 135-138
|
|
DOI: 10.5146/tjpath.2014.01236 |
Sublingual Dermoid Cyst: A Case Report |
Merva Soluk TEKKEŞİN1, Nedim ÖZER2, Vakur OLGAÇ1 |
1İstanbul Üniversitesi, Onkoloji Enstitüsü, Tümör Patolojisi Bilim Dalı, İSTANBUL, TÜRKİYE 2Okmeydanı Ağız ve Diş Sağlığı Merkezi, Ağız ve Çene Cerrahisi Kliniği, İSTANBUL, TÜRKİYE 1Department of Tumor Pathology, İstanbul University, Institute of Oncology, İSTANBUL, TURKEY 2Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Okmeydanı Oral and Dental Health Center, İSTANBUL, TURKEY |
Keywords: Dermoid cyst, Sublingual, Oral cavity, Child |
|
Dermoid cysts are uncommon, benign congenital lesions of
ectodermal origin that can occur in any region of the body. They arise
from epithelial rests during embryogenesis. Nearly 7% occur in the
head-neck region, and they represent less than 0.01 % of all cavity
cysts. They are usually diagnosed during the 2nd and 3rd decade
of life, and rarely present in children. A case of dermoid cyst in the
sublingual region in a 4-year-old female child was presented. The
floor of the mouth is the most common location in the oral cavity
and should be considered in the differential diagnosis of any midline
lesion. Treatment is surgical excision. |
|
|
Dermoid kistler ender, iyi huylu, konjenital lezyonlar olup,
vücudun herhangi bir yerinde görülebilirler. Vücuttaki
embriyolojik birleşme noktalarından gelişebilmektedir.
Dermoid kist genellikle hayatın 2. ve 3. dekatında görülürken,
çocuklarda enderdir. Bildirilen olguların çoğunluğu
vücut orta hat çizgi üzerinde özellikle de over ve testislerde
görülmektedir 1-, 2,3. Baş- boyun bölgesinde yaklaşık
görülme sıklığı %7'dir ve sıklıkla orbita çevresinde görülür.
Ayrıca ağız tabanı (sublingual), nazal kavite, infratemporal
fossa ve boyun ön bölgesinde de gelişebilirler. Sublingual
bölgede ilk olarak 1778 yılında Jourdain tarafından tanımlanmıştır
ve oldukça ender görülür. Tüm oral kavite kistlerinin
%0,01'inden daha azını oluştururlar 4,5,6. Ayrıca
parotis 7 ve mandibulada 8 da bildirilen olgular vardır.
Pediatrik grupta genellikle periortibal bölgede bulunurlar 9. Bu olgu sunumu ile ender görülen bir lezyonu klinik,
histopatolojik ayırıcı tanıları ve tedavi özellikleri ile tartışmayı
amaçladık. |
Top
Abstract
Introduction
Case Presentation
Disscussion
References
|
|
4 yaşındaki kız çocuğu dil altında şişlik şikayeti ile
ailesi tarafından kliniğe getirildi. Ağız içi muayenesinde
sublingual bölgede üzeri mukoza ile örtülü, kısmen
hareketli 3x2x3 cm ölçülerinde kitle mevcuttu (Şekil 1).
Manyetik rezonans görüntülemede T2A seri kesitlerinde
orta hatta, düzgün sınırlı, hiperintens karakterde lezyon
görüldü (Şekil 2). Klinik olarak ranula ön tanısı ile cerrahi
eksizyon planlandı. Operasyon sırasında çevre yumuşak
dokulara invazyon göstermeyen, kolay sıyrılan, selim
karakterli kistik yapı sorunsuz, bir bütün olarak çıkarıldı
(Şekil 3) ve histopatolojik inceleme için birimimize
gönderildi. Makroskopik incelemesinde 2x1,5x1 cm
ölçülerinde, pembe-beyaz renkli, yüzeyi düzgün, rüptüre
olmamış kitlenin kesitinde çeper kalınlığı 0,2-0,4 cm olan,
içi macun kıvamında pembe-sarı renkli materyal ile dolu
kistik yapı izlendi.
 Click Here to Zoom |
Şekil 1: Sublingual bölgede, dili hafifçe yukarı iten, düzgün
konturlü lezyon. |
 Click Here to Zoom |
Şekil 2: MR kesitinde T2A serilerinde, sublingual alanda düzgün
sınırlı, hiperintens karakterde lezyon. |
 Click Here to Zoom |
Şekil 3: Sublingual bölgeyi dolduran, çevre dokudan kolayca
ayrılan, kapsüllü görünümde lezyonun intraoperatif görünümü. |
Kitlenin histopatolojik incelemesinde fibrosit, fibroblast ve
kollagen liflerden oluşan çeper biçimindeki bağ dokusunun
iç yüzünü keratinize çok katlı yassı epitelin döşediği
gözlendi (Şekil 4a). Bazı alanlarda epitelin yüzeyinde lameller tarzda keratin saptandı. Lümen içinde nekrotik,
keratinize debris materyali izlendi. Epitele komşu kist
duvarında tanıyı koyduran sebase glandlar, kıl folikülleri
ve yer yer duktal yapılar görüldü (Şekil 4b-d). Operasyon
sonrası 10 aylık takipte yineleme gözlenmedi.
 Click Here to Zoom |
Şekil 4: Histopatolojik görünüm: a) Kistik kavitenin iç yüzünü döşeyen keratinize çok katlı yassı epitel (H&E; x200), b) çeper duvarında
izlenen sebase bez (H&E; x400), c) kıl folikülü (H&E; x400), ve d) duktal yapılar (H&E; x200). |
|
Top
Abstract
Introduction
Case Presentation
Disscussion
References
|
|
Dermoid kistler histopatolojik olarak keratinize çok katlı
yassı epitel ile döşeli, çeperinde deri adneksleri içeren iyi
huylu konjenital lezyonlardır. Dermoid kistler ektoderm ve
mezodermden köken alırlar. Etiyolojileri hakkında 3 teori
üzerinde durulmaktadır. Birinci ve en çok kabul gören teori;
embriyogenik dönemin 3-4. haftalarında, 1. ve 2. brankial
arkların orta hatta kapanması sırasında embriyogenik
hücrelerinin mezenkim doku içinde kalmaları. İkinci teori;
travma ya da cerrahi girişim sırasında epidermal ve dermal
elemanların implantasyonu. Üçüncü teori ise; tiroglossal
kanal kistlerinin bir çeşidi olması 3,10.
Anatomik olarak dermoid kistleri 3 gruba ayıran yazarlarda
bulunmaktadır. Bu sınıflama yapılırken kist ile ağız
tabanındaki kas dokusunun komşuluğuna göre adlandırma
yapılmıştır; mediyan genioglossal, mediyan geniohyoid,
lateral kist10.
Dermoid kistlerde belirgin bir cinsiyet ayrımı yoktur. Konjenital
olmalarına rağmen semptom vermeye ikinci veya
üçüncü dekatta başlarlar. Sunduğumuz olgu 4 yaşında bir
kız çocuğudur ve literatüre baktığımızda Bonet-Coloma ve
ark.nın6 yaptığı pediatrik grup çalışmasında 3 olgu yeni
doğan ve 5 olgu 1-14 yaş aralığında 8 pediatrik olgu bildirmişlerdir.
Klinik olarak ranula, kistik higroma, tiroglossal kanal
kisti, ektopik tiroid, brankial kistler, lipom, nörofibrom,
kronik süpürasyonlar, abseler ve malign tümörler de
ayırıcı tanı içine alınmalıdır10. Lenfangiyom ve vasküler
malformasyon gibi konjenital kitleler ve lenfomalar
özellikle MALT lenfoma da akılda tutulmalıdır11. Doğru
tedavi seçeneğinin belirlenmesi tanıya bağlı olduğundan,
ayırıcı tanıda yardımcı olacak ultrasongrafide (US)
kullanılmaktadır. US, kitlenin kistik, solid veya vasküler bir
yapıda olup olmadığını gösteren bir yöntemdir ve bu tarz
olgularda oldukça sık kullanılmaktadır3,5,12. Ancak,
kesin tanı histopatolojik olarak mutlaka konmalıdır.
Sunulan olguda da MR incelemesi yapıldı ve lezyonun
kistik yapıda olduğu tespit edildi.
Histolojik olarak ayırıcı tanı, epidermoid kist, teratoid kistler
ve bazen yağ diferansiyasyonu gösteren odontojenik
kistlerden oluşmaktadır. Epidermoid kist adneks içermemesi
nedeni ile bu lezyondan ayrılır. Odontojen kistlerin yağ diferansiyasyonu göstermesi ender olmakla birlikte genellikle
odontojenik keratokistte (parakeratotik tip) izlenir
ve çok büyük bir yüzdesi kemik içinde bulunur. Periferik tip
odontojenik kistlerde ise yağ diferansiyasayonu ve adneks
varlığı henüz tanımlanmamıştır13. Dermoid kistin histopatolojisinde
kıkırdak ve kemik dokusunun bulunmaması
da bu lezyonu teratoid kistlerden ayırmaktadır10,14. Olgumuzda
deri adneksleri gözlendiği için histopatolojik tanı
açısından bir sıkıntı yaşanmadı.
Sublingual dermoid kistler genellikle yavaş büyüyen, ağız
tabanı ön bölümünde ağrısız şişlik olarak ortaya çıkarlar.
Dili geriye itmelerinden ötürü konuşma bozukluklarına ve
boyut olarak çok büyük olgularda ise solunum sıkıntılarına
sebep olabilirler. Olgumuzda aile tarafından çocukta
özellikle konuşma ve yemek yemede sıkıntı yaşandığı
bildirildi.
Dermoid kistler iyi huylu lezyonlar olmalarına rağmen
malign transformasyon gösterdikleri oldukça ender olarak
literatürde bildirilmiştir15. Özellikle lezyonun uzun
süre ağızda kalması ve döşeyeci epitelin neoplazik özellik
kazanması ile bu durumun oluşabileceği düşünülmektedir.
Diğer bir komplikasyonu bu kistlerin infekte olmasıdır. Eğer
ciddi bir enfeksiyon gelişirse hızlıca yayılıp akut larengial
obstrüksiyona sebep olabilir11.
Sublingual dermoid kistin tedavi seçeneği intraoral ya da
ekstraoral yaklaşımla cerrahi olarak enükleasyonudur.
Bazen kistin büyüklüğe bağlı olarak her iki yöntem de
kullanılmaktadır. Tedavisinde belirli kurallar yoktur,
hastanın semptomlarına göre belirlenir. Bu olguda,
tercih edildiği gibi genellikle intraoral cerrahi eksizyon
yeterlidir10. Eğer olaya enfeksiyon eklenmişse epitelin
koterizasyonu önerilmektedir11. Prognoz oldukça iyidir. Yineleme çok çok enderdir. Sunulan olguda 10 aylık takipte
herhangi bir patolojiye rastlanmadı.
Sonuç olarak oral kavitede nadir görülen sublingual dermoid
kist, ağız tabanında yumuşak dokuda, özellikle orta hatta
görülen şişliklerde klinik ayırıcı tanıya alınması gereken bir
lezyon olup tedavi seçeneği cerrahidir. Tekrarlama cerrahi
olarak tam çıkarılan olgularda nadir olarak görülmektedir. |
Top
Abstract
Introduction
Case Presentation
Discussion
References
|
|
1) Kinzer S, Mattern D, Ridder GJ. Diagnostic and therapeutic
management of a big cyst at the floor of the mouth - a case report.
Laryngorhinootologie. 2006;85:827-31.
2) L in HW, Silver AL, Cunnane ME, Sadow PM, Kieff DA. Lateral
dermoid cyst of the floor of mouth: Unusual radiologic and
pathologic findings. Auris Nasus Larynx. 2011;38:650-3.
3) Şeşen T, Atmaca S, Ünal R, Koyuncu M, Tekat A, Kılıçarslan H,
Erkilet E. Dev sublingual dermoid kist olgusu. Ondokuz Mayıs
Üniversitesi Tıp Dergisi. 2008;25:160-4.
4) Black EE, Leathers RD, Youngblood D. Dermoid cyst of the floor
of the mouth. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1993;75:556-8.
5) Ege G, Akman H, Senvar A, Kuzucu K. Sublingual dermoid cyst:
Case report. Tanı Girisim Radyol. 2003;9:57-9.
6) Bonet-Coloma C, Mínguez-Martínez I, Palma-Carrió C, Ortega-
Sánchez B, Peñarrocha-Diago M, Mínguez-Sanz JM. Orofacial
dermoid cysts in pediatric patients: A review of 8 cases. Med Oral
Patol Oral Cir Bucal. 2011; 16:e200-3.
7) A ynehchi B, Newman JG, Brooks JS. Dermoid cyst of the parotid
gland. Ear Nose Throat J. 2010;89:E4-6
8) Komiyama K, Miki Y, Oda Y, Tachibana T, Okaue M, Tanaka H,
Moro I. Uncommon dermoid cyst presented in the mandible
possibly originating from embryonic epithelial remnants. J Oral
Pathol Med. 2002;31:184-7.
9) Pham NS, Dublin AB, Strong EB. Dermoid cyst of the orbit and
frontal sinus: A case report. Skull Base. 2010;20:275-8.
10) Makos C, Noussios G, Peios M, Gougousis S, Chouridis P.
Dermoid cysts of the floor of the mouth: Two case reports. Case
Report Med. 2011;2011:3621170
11) Musgrove JE. Sublingual dermoid cyst. Can Med Assoc J.
1950;63:490-1.
12) Thomas MR, Nofal F, Cave AP. Dermoid cyst in the mouth: Value
of ultrasound. J Laryngol Otol. 1990;104:141-2.
13) S hamim T, Varghese VI, Shameena PM, Sudha S. Sebaceous differentiation
in odontogenic keratocyst. Indian J Pathol Microbiol.
2008;51:83-4.
14) McKee PH. Pathology of the skin. 2nd ed. London:Mosby Wolfe;
1996.
15) Devine JC, Jones DC. Carcinomatous transformation of a
sublingual dermoid cyst. A case report. Int J Oral Maxillofac
Surg. 2000;29:126-7. |
Top
Abstract
Introduction
Case Presentation
Discussion
References
|
|
|
|