SCImago Journal & Country Rank
This journal is a member of, and subscribes to the principles of, the Committee on Publication Ethics (COPE)
2016, Volume 32, Number 2, Page(s) 135-138
[ Abstract ] [ PDF ] [ Similar Articles ] [ E-Mail to Author ] [ E-Mail to Editor ]
DOI: 10.5146/tjpath.2014.01236
Sublingual Dermoid Cyst: A Case Report
Merva Soluk TEKKEŞİN1, Nedim ÖZER2, Vakur OLGAÇ1
1İstanbul Üniversitesi, Onkoloji Enstitüsü, Tümör Patolojisi Bilim Dalı, İSTANBUL, TÜRKİYE
2Okmeydanı Ağız ve Diş Sağlığı Merkezi, Ağız ve Çene Cerrahisi Kliniği, İSTANBUL, TÜRKİYE
1Department of Tumor Pathology, İstanbul University, Institute of Oncology, İSTANBUL, TURKEY
2Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Okmeydanı Oral and Dental Health Center, İSTANBUL, TURKEY
Keywords: Dermoid cyst, Sublingual, Oral cavity, Child
Abstract
Dermoid cysts are uncommon, benign congenital lesions of ectodermal origin that can occur in any region of the body. They arise from epithelial rests during embryogenesis. Nearly 7% occur in the head-neck region, and they represent less than 0.01 % of all cavity cysts. They are usually diagnosed during the 2nd and 3rd decade of life, and rarely present in children. A case of dermoid cyst in the sublingual region in a 4-year-old female child was presented. The floor of the mouth is the most common location in the oral cavity and should be considered in the differential diagnosis of any midline lesion. Treatment is surgical excision.
Introduction
Dermoid kistler ender, iyi huylu, konjenital lezyonlar olup, vücudun herhangi bir yerinde görülebilirler. Vücuttaki embriyolojik birleşme noktalarından gelişebilmektedir. Dermoid kist genellikle hayatın 2. ve 3. dekatında görülürken, çocuklarda enderdir. Bildirilen olguların çoğunluğu vücut orta hat çizgi üzerinde özellikle de over ve testislerde görülmektedir1-,2,3. Baş- boyun bölgesinde yaklaşık görülme sıklığı %7'dir ve sıklıkla orbita çevresinde görülür. Ayrıca ağız tabanı (sublingual), nazal kavite, infratemporal fossa ve boyun ön bölgesinde de gelişebilirler. Sublingual bölgede ilk olarak 1778 yılında Jourdain tarafından tanımlanmıştır ve oldukça ender görülür. Tüm oral kavite kistlerinin %0,01'inden daha azını oluştururlar4,5,6. Ayrıca parotis7 ve mandibulada8 da bildirilen olgular vardır. Pediatrik grupta genellikle periortibal bölgede bulunurlar9. Bu olgu sunumu ile ender görülen bir lezyonu klinik, histopatolojik ayırıcı tanıları ve tedavi özellikleri ile tartışmayı amaçladık.
  • Top
  • Abstract
  • Introduction
  • Case Presentation
  • Disscussion
  • References
  • Case Presentation
    4 yaşındaki kız çocuğu dil altında şişlik şikayeti ile ailesi tarafından kliniğe getirildi. Ağız içi muayenesinde sublingual bölgede üzeri mukoza ile örtülü, kısmen hareketli 3x2x3 cm ölçülerinde kitle mevcuttu (Şekil 1). Manyetik rezonans görüntülemede T2A seri kesitlerinde orta hatta, düzgün sınırlı, hiperintens karakterde lezyon görüldü (Şekil 2). Klinik olarak ranula ön tanısı ile cerrahi eksizyon planlandı. Operasyon sırasında çevre yumuşak dokulara invazyon göstermeyen, kolay sıyrılan, selim karakterli kistik yapı sorunsuz, bir bütün olarak çıkarıldı (Şekil 3) ve histopatolojik inceleme için birimimize gönderildi. Makroskopik incelemesinde 2x1,5x1 cm ölçülerinde, pembe-beyaz renkli, yüzeyi düzgün, rüptüre olmamış kitlenin kesitinde çeper kalınlığı 0,2-0,4 cm olan, içi macun kıvamında pembe-sarı renkli materyal ile dolu kistik yapı izlendi.


    Click Here to Zoom
    Şekil 1: Sublingual bölgede, dili hafifçe yukarı iten, düzgün konturlü lezyon.


    Click Here to Zoom
    Şekil 2: MR kesitinde T2A serilerinde, sublingual alanda düzgün sınırlı, hiperintens karakterde lezyon.


    Click Here to Zoom
    Şekil 3: Sublingual bölgeyi dolduran, çevre dokudan kolayca ayrılan, kapsüllü görünümde lezyonun intraoperatif görünümü.

    Kitlenin histopatolojik incelemesinde fibrosit, fibroblast ve kollagen liflerden oluşan çeper biçimindeki bağ dokusunun iç yüzünü keratinize çok katlı yassı epitelin döşediği gözlendi (Şekil 4a). Bazı alanlarda epitelin yüzeyinde lameller tarzda keratin saptandı. Lümen içinde nekrotik, keratinize debris materyali izlendi. Epitele komşu kist duvarında tanıyı koyduran sebase glandlar, kıl folikülleri ve yer yer duktal yapılar görüldü (Şekil 4b-d). Operasyon sonrası 10 aylık takipte yineleme gözlenmedi.


    Click Here to Zoom
    Şekil 4: Histopatolojik görünüm: a) Kistik kavitenin iç yüzünü döşeyen keratinize çok katlı yassı epitel (H&E; x200), b) çeper duvarında izlenen sebase bez (H&E; x400), c) kıl folikülü (H&E; x400), ve d) duktal yapılar (H&E; x200).

  • Top
  • Abstract
  • Introduction
  • Case Presentation
  • Disscussion
  • References
  • Discussion
    Dermoid kistler histopatolojik olarak keratinize çok katlı yassı epitel ile döşeli, çeperinde deri adneksleri içeren iyi huylu konjenital lezyonlardır. Dermoid kistler ektoderm ve mezodermden köken alırlar. Etiyolojileri hakkında 3 teori üzerinde durulmaktadır. Birinci ve en çok kabul gören teori; embriyogenik dönemin 3-4. haftalarında, 1. ve 2. brankial arkların orta hatta kapanması sırasında embriyogenik hücrelerinin mezenkim doku içinde kalmaları. İkinci teori; travma ya da cerrahi girişim sırasında epidermal ve dermal elemanların implantasyonu. Üçüncü teori ise; tiroglossal kanal kistlerinin bir çeşidi olması3,10.

    Anatomik olarak dermoid kistleri 3 gruba ayıran yazarlarda bulunmaktadır. Bu sınıflama yapılırken kist ile ağız tabanındaki kas dokusunun komşuluğuna göre adlandırma yapılmıştır; mediyan genioglossal, mediyan geniohyoid, lateral kist10.

    Dermoid kistlerde belirgin bir cinsiyet ayrımı yoktur. Konjenital olmalarına rağmen semptom vermeye ikinci veya üçüncü dekatta başlarlar. Sunduğumuz olgu 4 yaşında bir kız çocuğudur ve literatüre baktığımızda Bonet-Coloma ve ark.nın6 yaptığı pediatrik grup çalışmasında 3 olgu yeni doğan ve 5 olgu 1-14 yaş aralığında 8 pediatrik olgu bildirmişlerdir.

    Klinik olarak ranula, kistik higroma, tiroglossal kanal kisti, ektopik tiroid, brankial kistler, lipom, nörofibrom, kronik süpürasyonlar, abseler ve malign tümörler de ayırıcı tanı içine alınmalıdır10. Lenfangiyom ve vasküler malformasyon gibi konjenital kitleler ve lenfomalar özellikle MALT lenfoma da akılda tutulmalıdır11. Doğru tedavi seçeneğinin belirlenmesi tanıya bağlı olduğundan, ayırıcı tanıda yardımcı olacak ultrasongrafide (US) kullanılmaktadır. US, kitlenin kistik, solid veya vasküler bir yapıda olup olmadığını gösteren bir yöntemdir ve bu tarz olgularda oldukça sık kullanılmaktadır3,5,12. Ancak, kesin tanı histopatolojik olarak mutlaka konmalıdır. Sunulan olguda da MR incelemesi yapıldı ve lezyonun kistik yapıda olduğu tespit edildi.

    Histolojik olarak ayırıcı tanı, epidermoid kist, teratoid kistler ve bazen yağ diferansiyasyonu gösteren odontojenik kistlerden oluşmaktadır. Epidermoid kist adneks içermemesi nedeni ile bu lezyondan ayrılır. Odontojen kistlerin yağ diferansiyasyonu göstermesi ender olmakla birlikte genellikle odontojenik keratokistte (parakeratotik tip) izlenir ve çok büyük bir yüzdesi kemik içinde bulunur. Periferik tip odontojenik kistlerde ise yağ diferansiyasayonu ve adneks varlığı henüz tanımlanmamıştır13. Dermoid kistin histopatolojisinde kıkırdak ve kemik dokusunun bulunmaması da bu lezyonu teratoid kistlerden ayırmaktadır10,14. Olgumuzda deri adneksleri gözlendiği için histopatolojik tanı açısından bir sıkıntı yaşanmadı.

    Sublingual dermoid kistler genellikle yavaş büyüyen, ağız tabanı ön bölümünde ağrısız şişlik olarak ortaya çıkarlar. Dili geriye itmelerinden ötürü konuşma bozukluklarına ve boyut olarak çok büyük olgularda ise solunum sıkıntılarına sebep olabilirler. Olgumuzda aile tarafından çocukta özellikle konuşma ve yemek yemede sıkıntı yaşandığı bildirildi.

    Dermoid kistler iyi huylu lezyonlar olmalarına rağmen malign transformasyon gösterdikleri oldukça ender olarak literatürde bildirilmiştir15. Özellikle lezyonun uzun süre ağızda kalması ve döşeyeci epitelin neoplazik özellik kazanması ile bu durumun oluşabileceği düşünülmektedir. Diğer bir komplikasyonu bu kistlerin infekte olmasıdır. Eğer ciddi bir enfeksiyon gelişirse hızlıca yayılıp akut larengial obstrüksiyona sebep olabilir11.

    Sublingual dermoid kistin tedavi seçeneği intraoral ya da ekstraoral yaklaşımla cerrahi olarak enükleasyonudur. Bazen kistin büyüklüğe bağlı olarak her iki yöntem de kullanılmaktadır. Tedavisinde belirli kurallar yoktur, hastanın semptomlarına göre belirlenir. Bu olguda, tercih edildiği gibi genellikle intraoral cerrahi eksizyon yeterlidir10. Eğer olaya enfeksiyon eklenmişse epitelin koterizasyonu önerilmektedir11. Prognoz oldukça iyidir. Yineleme çok çok enderdir. Sunulan olguda 10 aylık takipte herhangi bir patolojiye rastlanmadı.

    Sonuç olarak oral kavitede nadir görülen sublingual dermoid kist, ağız tabanında yumuşak dokuda, özellikle orta hatta görülen şişliklerde klinik ayırıcı tanıya alınması gereken bir lezyon olup tedavi seçeneği cerrahidir. Tekrarlama cerrahi olarak tam çıkarılan olgularda nadir olarak görülmektedir.

  • Top
  • Abstract
  • Introduction
  • Case Presentation
  • Discussion
  • References
  • References

    1) Kinzer S, Mattern D, Ridder GJ. Diagnostic and therapeutic management of a big cyst at the floor of the mouth - a case report. Laryngorhinootologie. 2006;85:827-31.

    2) L in HW, Silver AL, Cunnane ME, Sadow PM, Kieff DA. Lateral dermoid cyst of the floor of mouth: Unusual radiologic and pathologic findings. Auris Nasus Larynx. 2011;38:650-3.

    3) Şeşen T, Atmaca S, Ünal R, Koyuncu M, Tekat A, Kılıçarslan H, Erkilet E. Dev sublingual dermoid kist olgusu. Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Dergisi. 2008;25:160-4.

    4) Black EE, Leathers RD, Youngblood D. Dermoid cyst of the floor of the mouth. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1993;75:556-8.

    5) Ege G, Akman H, Senvar A, Kuzucu K. Sublingual dermoid cyst: Case report. Tanı Girisim Radyol. 2003;9:57-9.

    6) Bonet-Coloma C, Mínguez-Martínez I, Palma-Carrió C, Ortega- Sánchez B, Peñarrocha-Diago M, Mínguez-Sanz JM. Orofacial dermoid cysts in pediatric patients: A review of 8 cases. Med Oral Patol Oral Cir Bucal. 2011; 16:e200-3.

    7) A ynehchi B, Newman JG, Brooks JS. Dermoid cyst of the parotid gland. Ear Nose Throat J. 2010;89:E4-6

    8) Komiyama K, Miki Y, Oda Y, Tachibana T, Okaue M, Tanaka H, Moro I. Uncommon dermoid cyst presented in the mandible possibly originating from embryonic epithelial remnants. J Oral Pathol Med. 2002;31:184-7.

    9) Pham NS, Dublin AB, Strong EB. Dermoid cyst of the orbit and frontal sinus: A case report. Skull Base. 2010;20:275-8.

    10) Makos C, Noussios G, Peios M, Gougousis S, Chouridis P. Dermoid cysts of the floor of the mouth: Two case reports. Case Report Med. 2011;2011:3621170

    11) Musgrove JE. Sublingual dermoid cyst. Can Med Assoc J. 1950;63:490-1.

    12) Thomas MR, Nofal F, Cave AP. Dermoid cyst in the mouth: Value of ultrasound. J Laryngol Otol. 1990;104:141-2.

    13) S hamim T, Varghese VI, Shameena PM, Sudha S. Sebaceous differentiation in odontogenic keratocyst. Indian J Pathol Microbiol. 2008;51:83-4.

    14) McKee PH. Pathology of the skin. 2nd ed. London:Mosby Wolfe; 1996.

    15) Devine JC, Jones DC. Carcinomatous transformation of a sublingual dermoid cyst. A case report. Int J Oral Maxillofac Surg. 2000;29:126-7.

  • Top
  • Abstract
  • Introduction
  • Case Presentation
  • Discussion
  • References
  • [ Top ] [ Abstract ] [ PDF ] [ Similar Articles ] [ E-Mail to Author ] [ E-Mail to Editor ]