Summary

Almost all solid scrotal masses are malignant tumors. Among these, tumors originating from mesothelium, are usually benign. Adenomatoid tumors constitute the majority of the solid tumors with mesothelial origin. Although adenomatoid tumor can be seen at all ages, it is mostly common in the third and fifth decades. These tumors, which are treated surgically, may pose some diagnostic difficulties.

Adenomatoid tumor occurs mostly in the lower pole of the epididymis and rarely in the tunica albuginea and spermatic cord. When localized at the tunica albuginea, it can be confused with sex cord tumors, benign mesenchymal tumors and malign mesothelioma. Vascular tumors mostly take place in the differential diagnosis of these tumors. Adenomatoid tumors, which are mainly composed of spindle and signet ring cells can simulate a metastatic tumor. Therefore the discrimination of adenomatoid tumor, which is known to originate from mesothelium, necessitates additional immunohistochemical studies, which will emphasis morphologic findings.

Introduction

Adenomatoid tümörler (AT) paratestiküler lokalizasyonda en sık görülen benign tümörlerdir. Paratestiküler lokalizasyonlu tüm neoplazilerin yaklaşık %30'unu, tüm benign neoplazilerin %60'ını oluşturan bu tümör, tüm yaş grupları nda görülebilirse de en sık 3-5. dekadda görülmektedir 1.

Hücre kökenine yönelik yapılan çeşitli ultrastrüktürel ve immünhistokimyasal çalışmalar AT'lerin mezotelyal orijinli olduğunu desteklemektedir 2,3,4.

Paratestiküler lokalizasyonlu AT'lerin en sık yerleşim yeri özellikle epididim alt polü, daha az oranlarda da tunika vaginalis, tunika albuginea, spermatik kord ve rete testistir 1,5. AT'ler genellikle semptom oluşturmayan, küçük yuvarlak iyi sınırlı kitle şeklindedir ve fizik muayene veya cerrahi sırasında insidental olarak saptanabilir. Tümör çapı 0,4-5 cm. arasında değişmekle beraber genellikle 2 cm.'nin altındadır. AT'ler histolojik olarak yuvarlak, oval veya yarık benzeri tubuller, irregüler kistler, küçük kordonlar oluşturan hücreler ve fibröz stromadan meydana gelir 1,3,5.

Bu çalışmada, Anabilim Dalımızda 1989- 2006 yıllarını kapsayan 17 yıllık dönemde paratestiküler AT tanısı almış dokuz olgu morfolojik ve immünhistokimyasal olarak incelenerek yeniden gözden geçirilmiştir.

Methods

İ.Ü. İstanbul Tıp Fakültesi Patoloji Anabilim Dalı arşiv kayıtlarında, 1989-2006 yılları arasında tanı almış paratestiküler lokalizasyonlu 59 solid tümör arasında AT tanısı almış 9 olgu saptandı. Olguların ikisi hazır parafin blok konsültasyonu olarak değerlendirilirken, üçü frozen section ile, dördü total eksizyon materyalleri ile incelendi. Olgulara ait klinik ve makroskopik bilgiler, arşiv kayıtlarından elde edildi. Hematoksilen Eozin ile boyalı arşiv preparatları yeniden gözden geçirildi, histopatolojik özellikleri değerlendirildi ve belirlenen uygun bloklara immünhistokimyasal olarak HBME-1 ve kalretinin uygulandı.

Results

Paratestiküler lokalizasyonlu diğer solid tümörler arasında adenomatoid tümörlerin oranı yaklaşık %15.2 (9/59) olarak saptanmıştır. En genç hasta 22, en yaşlı hasta 72 yaşındadır (ortalama 42,3). Üç olgu sağ, üç olgu sol testis yerleşimlidir. Üç olguda ise taraf belirtilmemiştir. Olguların 4'ü epididim, 1'i rete-epididim, 2'si tunika albuginea yerleşimlidir. İki olguda tam lokalizasyon belirtilmemiştir. Tümör çapları 0,5-3 cm. arasındadır (Tablo 1). Olguların 7'sinde yarık benzeri yapılar, 2'sinde pleksiform kanaliküller, 1'inde mikropapiller yapılar, 2'sinde kordon ve diziler, 7'sinde tubuller, 2'sinde storiform yapılar belirlendi. Yarık benzeri yapıların ve tubullerin basık ve kübik tek sıralı hücreler ile döşeli olduğu (Resim 1a), storiform yapıların iğsi hücrelerden (Resim 1b) oluştuğu izlendi. Bir olguda yaygın, 5 olguda fokal taşlı yüzük benzeri hücreler (Resim 2a), 2 olguda intralüminal müsin sekresyonu (Resim 1c), 1 olguda stromada belirgin kas demetleri saptandı. Olguların ikisinde yoğun olmak üzere, tüm olgularda lenfoid infiltrasyon (Resim 3a) belirlendi. İmmünhistokimyasal incelemede olguların tamamında kalretinin (Resim 1d ve 2b) ve HBME-1 (Resim 3B) ile pozitif immünreaksiyon saptandı (Tablo 2).

Resim 1: a-Kollajenize stroma içersinde tubul ve yarıklanmalar gösteren adenomatoid tümör yapısı (HE x100), b-Storiform yapılanma gösteren iğsi hücreli alan (HE x200). c-Lümenlerinde fokal müsinöz birikim içeren yassılaşmış epitel ile döşeli tubul yapıları (HEx200), d-Tubuler organizasyon gösteren tümör hücrelerinde anti-kalretinin ile pozitif immünreaksiyon (Kalretinin x200).

Resim 2: a-Vakuoler sitoplazmalı-taşlı yüzük benzeri hücreler (HE x200), b-Taşlı yüzük hücresi benzeri alanlarda anti-kalretinin ile pozitif immünreaksiyon (Kalretinin x400).

Resim 3: a-Epididimde tubuler gelişme gösteren fokal lenfositik infiltrasyonun eşlik ettiği adenomatoid tümör yapısı (HE x200), b-Tümör hücrelerinde anti-HBME-1 ile pozitif immünreaksiyon ve lenfositik infiltrasyon (HBME-1 x100).

Tablo 1: Olguların klinik bulguları

Tablo 2: Olguların histolojik ve immünhistokimyasal özellikleri

Discussion

Adenomatoid tümör, paratestiküler bölgenin en sık rastlanan benign mezotelyal tümörü olup, en sık epididim lokalizasyonunda görülmektedir 6,7,8. Paratestiküler lokalizasyon dışında uterus 9, omentum 10, ince barsak mezosu, adrenal gland 11, plevra gibi lokalizasyonlarda da bildirilmiştir. Olgularımızın yaş dağılımı ve tümör çapları literatürdeki verilerle uyumlu niteliktedir.

Klinik uygulamalarda AT'lerin çoğu fizik muayene ve görüntüleme yöntemleri ile intratestiküler tümörlerden ayırt edilebilir 12. AT'lerin tedavisinde sadece enükleasyonun yeterli olması nedeniyle, ayırıcı tanısı yapılamayan olgularda gereksiz orfliektomi uygulanması- nın önlenmesi için peroperatuvar olarak tanı konulması gerekebilmektedir 8,13,14.

Mezotelyal orijinli ve benign AT'lerin değişik komponentleri ve sitolojik özellikleri nedeniyle zaman zaman diğer tümörlerden ayırımları gerekmektedir. Örneğin, taşlı yüzük hücresi benzeri alanların varlığı bir metastatik adenokarsinomu, vakuoler sitoplazmalı hücrelerin varlığı bir liposarkomu veya bir damar tümörünü, eozinofilik ve geniş sitoplazmalı hücrelerin varlığı bir Leydig hücreli tümörü, gland benzeri tubullerin varlığı Sertoli hücreli tümörü veya endodermal sinüs tümörünü düşündürebilir. Ayrıca, adenomatoid tümörlerin, tunika albugineadan gelişerek bitişik testis parankimine yayılabileceğide bilinmektedir 8,13. Bu durum, klinik-radyolojik ve makroskopik olarak iyi sınırlı ve testis infiltrasyonu yapan bir AT ile seminomun ayırımını ya da bir mezotelyomanın testis infiltrasyonunun ayırımını gerektirebilir 8.Söz konusu edilen diğer tümörlerden AT'lerin ayırımının en iyi yolu ise, iyi bir makroskopik incelemeyi takiben yapılacak mikroskopik değerlendirmedir.

AT’ler için bildirilen klasik morfolojik özelliklere ek olarak olgularımızın ikisinde storiform yapılanma dikkatimizi çekti. Olguların hepsinde fokal veya diffüz lenfoid infiltrasyon saptanması da AT’ler için bildirilen önemli bir özelliktir. İmmünhistokimyasal olarak AT’lerde değişen oran ve yaygınlıkta kalretinin, HBME- 1, EMA, sitokeratin 5/6 ile pozitif reaksiyon görüldüğ ü bilinmektedir 1,2,3. Olgularımızın tümünde de kalretinin ve HBME-1 ile pozitif reaksiyon saptamış olmamız bu tümörlerin mezotelyal kökenini destekleyen bir bulgudur.

Sonuç olarak; asemptomatik, unilateral ve soliter paratestiküler yerleşimli adenomatoid tümörlerde tanımlanan morfolojik bulgular ve mezotelyal hücre kökenine yönelik yapılan immünhistokimyasal çalışmalar ayırıcı tanıda yaşanan zorlukların çözülmesinde yardımcıdır.

Reference

1) Eble JN, Sauter G, Epstein JI, Sesterhenn IA (Eds.). World Health Organization Classification of Tumours. Pathology and Genetics of Tumours of the Urinary System and Male Genital Organs. IARC Press: Lyon 2004.

2) Delahunt B, Eble JN, King D, Bethwaite PB, Nacey JN, Thornton A. Immunhistochemical evidence for mesothelial origin of paratesticular adenomatoid tumor. Histopathology 2000;37:476-477.

3) Mai KT, Yazdi HM, Perkins DG, Isotalo PA. Adenomatoid tumor of the genital tract: Evidence of mesenchymal cell origin. Pathol Res Pract 1999;195:605- 610.

4) Mucientes F. Adenomatoid tumor of the epididymis. Ultrastructural study of three cases. Pathol Res Pract 1983;176:258-268.

5) Amin MB. Selected other problematic testicular and paratesticular lesions: rete testis neoplasms and pseudotumors, mesothelial lesions and secondary tumors. Mod Pathol 2005;18:131-45.

6) Uysal V, Dizdaroglu F, Yenerman M, Tuzlalı S. Mesothelial benign tumors of the epididymis: Histopathological evaluation of 9 adenomatoid tumor and papillary benign mesothelioma cases. Tıp Fak Mecm 1989;52:441-452.

7) Gokce G, Kilicarslan H, Ayan S, Yildiz E, Kaya K, Gultekin EY. Adenomatoid tumors of testis and epididymis: a report of two cases. Int Urol Nephrol 2001;32:677-680.

8) Barry P, Chan KG, Hsu J, Quek ML. Adenomatoid tumor of the tunica albuginea. Int J Urol 2005;12:516- 518.

9) Satoh Y, Hiraguchi M, Matuura T, Takasu K. Immunohistochemical evidence of the mesothelial histogenesis of a uterin adenomatoid tumor. J Obstet Gynaecol Res 1998;24:91-101.

10) Hanrahan JB. A combined papillary mesothelioma and adenomatoid tumor of the omentum: Report of a case. Cancer 1963;16:1497-1500.

11) Raaf HN, Grant LD, Santoscoy C, Levin HS, Abdulkarim FW. Adenomatoid tumor of the adrenal gland: Report of four new cases and review of the literature. Mod Pathol 1996;9:1046-1051.

12) Evans K. Rapidly growing adenomatoid tumor extending into testicular parenchyma mimics testicular carcinoma. Urology 2004;64:589.

13) Williams SB, Han M, Jones R, Andrawis R. Adenomatoid tumor of the testes. Urology 2004;63:779-781.

14) Kassis A. Testicular adenomatoid tumours: clinical and ultrasonographic characteristics. BJU Int 2000;85:302-304.